Dị dạng động tĩnh mạch ruột hỗng tràng gây xuất huyết tiêu hóa dưới ở trẻ sơ sinh được siêu âm phát hiện: Báo cáo ca lâm sàng và hồi cứu y văn

Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Nhi Khoa 69 DỊ DẠNG ĐỘNG TĨNH MẠCH RUỘT HỖNG TRÀNG GÂY XUẤT HUYẾT TIÊU HÓA DƯỚI Ở TRẺ SƠ SINH ĐƯỢC SIÊU ÂM PHÁT HIỆN: BÁO CÁO CA LÂM SÀNG VÀ HỒI CỨU Y VĂN Nguyễn Hữu Chí*, Vũ Thị Hoa Đào*, Huỳnh Nhất Hạnh Nhân*, Đào Trung Hiếu* TÓM TẮT Xuất huyết tiêu hóa dưới ở trẻ sơ sinh có nhiều nguyên nhân, trong đó dị dạng mạch máu ruột non hiếm gặp và rất khó chẩn đoán. Nhân trường hợp dị dạng động tĩnh mạch vùng hỗng tràng gây xuất huyết tiêu hóa dưới nặng được chẩn đoán chính xác bởi siêu âm và điều trị ngoại khoa triệt để thành công, chúng tôi xin báo cáo. Bé trai 20 ngày tuổi, nhập viện vì tiêu máu nhiều đợt được truyền máu 4 lần vì thiếu máu. Hb 6,9 - 7,3g/l. Hct 20 - 20,2%. Tiểu cầu bình thường. Nội soi đại tràng thấy ổ loét nhỏ vùng đại tràng góc lách, không chảy máu. Siêu âm thành ruột hỗng tràng vùng hông bên (T) có một búi mạch máu d=14x23mm, có tăng sinh mạch máu, có dấu turbulence phổ động mạch Vs=153 cm/s RI 0,52. Dãn nhẹ mạch máu mạc treo. Phẫu thuật nội soi xác định dị dạng mạch máu vùng hỗng tràng, cắt nối ruột. Giải phẫu bệnh lý phù hợp dị dạng động tĩnh mạch. Sau phẫu thuật bệnh nhân ổn định và xuất viện. Từ khóa: Xuất huyết tiêu hóa dưới, dị dạng động tĩnh mạch, hỗng tràng, siêu âm. ABSTRACT ARTERIOVENOUS MALFORMATION OF THE JEJUNUM CAUSING GASTROINTESTINAL HEMORRHAGE IN NEONATE DETECTED BY ULTRASOUND - A CASE REPORT AND REVIEW LITTERATURE. Nguyen Huu Chi, Vu Thi Hoa Đao, Huynh Nhat Hanh Nhan, Dao Trung Hieu * Ho Chi Minh City Journal of Medicine * Supplement of Vol. 22 - No 4- 2018: 69 – 72 Lower gastrointestinal hemorrhage in neonate has many etiologies among arteriovenous malformation in small intestine is rare and difficult diagnosis. By occasion, arteriovenous malformation of the jejunum causing lower gastrointestinal hemorrhage in neonate discovered and localized preoperatively by ultrasound and successfully treated by surgical resection. We report and review literature. 20-day-old boy, hospitalized for some lower gastrointestinal hemorrhage and, received blood transfusions four times due to anemia. Hb 6.9 - 7.3 g/l, Hct 20 - 20.2%, normal platelets. Lower endoscopy shows a small ulcer in left colon, without bleeding. Sonographics findings: Jejunal wall in the left upper quadrant has a mass hypoechogenic measuring 14x23mm, presente secret turbulence with hypervasculation and flux artery with Vs = 153 cm/s, RI 0.52. Dilated mesenteric vein, laparoscopic surgery defines vascular malformation in jejuna loop and resection. Anatopathology confirmed the presence of arteriovenous malformation. After surgery, the patient is stable and discharged. Keywords: Lower gastrointestinal hemorrhage, arteriovenous malformation, jejunum, ultrasound MỞ ĐẦU Dị dạng mạch máu nội tạng, bất thường bẩm sinh hiếm gặp, xuất hiện từ giai đoạn bào thai nhưng được phát hiện hoặc có biểu hiện lâm sàng ở bất kỳ giai đoạn nào trong cuộc đời, với các biến chứng xuất huyết, suy tim thậm chí tử vong. Xuất huyết tiêu hóa dưới ở * Bệnh viện Nhi Đồng 1 Tác giả liên lạc: BS Nguyễn Hữu Chí, ĐT: 01286558536, Email: dr_huuchi@yahoo.com Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Chuyên Đề Nhi Khoa 70 trẻ em, thường gặp với nhiều nguyên nhân khác nhau tùy theo nhóm tuổi. Xuất huyết tiêu hóa từ ruột non hiếm gặp, khó chẩn đoán, mà nguyên nhân từ dị dạng động tĩnh mạch lại càng hiếm và khó khăn hơn. Nhân trường hợp dị dạng động tĩnh mạch thành ruột hỗng tràng được siêu âm phát hiện và điều trị triệt để thành công tại Bệnh viện Nhi đồng 1, chúng tôi xin báo cáo ca lâm sàng và hồi cứu y văn. CA LÂM SÀNG Bé trai Cb L.T.S.C, 20 ngày tuổi, địa chỉ Khánh Hòa, Nha Trang, nhập viện ngày 19/3/2018, vì bị tiêu máu. Sau sinh 8 ngày, bé tiêu máu 3 lần, được điều trị kháng sinh và truyền máu, hết tiêu máu 10 ngày, xuất viện. Về nhà được 1 ngày, bé tiêu máu trở lại, người nhà đưa bé đến BV Nhi Đồng 1. Tiền căn sản khoa không ghi nhận gì lạ. Tình trạng lúc nhập viện da xanh, tiêu máu 4 - 5 lần, được chẩn đoán viêm ruột, xuất huyết tiêu hóa dưới, thiếu máu. Trong thời gian nằm viện, bé tiêu máu 2 - 3 đợt và được truyền máu 3 lần. Công thức máu: Hb 6,9 – 7,3g/l. Hct 20 - 20,2%. Tiểu cầu bình thường. Nội soi Ngày 06/4/2018, bé được nội soi đường tiêu hóa dưới, soi cao 30cm vùng góc lách có 2 vết loét dài 1cm và 0,5cm, đáy loét màu trắng phù nề chung quanh. Cấu trúc mach máu tốt, không thấy chỗ chảy máu không thấy bất thường cấu trúc mạch máu. Siêu âm Thành ruột hỗng tràng vùng hông bên (T) có 1 búi mạch máu d=14x23mm, có tăng sinh mạch máu, có dấu turbulence phổ động mạch Vs=153 cm/s RI 0,52. Dãn nhẹ mạch máu mạc treo (Hình 1 & 2). Phẫu thuật Ngày 16/4/2018, bé được can thiệp phẫu thuật, ghi nhận ổ bụng sạch, mạc treo hỗng tràng cách góc Treitz 80cm có 1 búi dị dạng mạch máu, nghĩ có rò động tĩnh mạch, kích thước 1,5 x 2 cm màu đỏ sẫm (Hình 3 & 4). Mở rộng trocar rốn. Đưa đoạn hỗng tràng ra ngoài. Cắt đoạn hỗng tràng 5cm chứa dị dạng. Khâu nối ruột hai lớp. Hình 1: Thành ruột hỗng tràng có mass echo kém, có dấu turbulence và tăng tưới máu Hình 2: Tăng tưới máu, phổ động mạch với chỉ số RI thấp Hình 3. Hình qua ngã nội soi, mạch máu dãn và có mạch đập vùng hỗng tràng và mạc treo. Hình 4: Búi dị dạng mạch máu, sau khi đưa ruột ra ngoài Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Nhi Khoa 71 Giải phẫu bệnh Phù hợp dị dạng động tĩnh mạch ở ruột non. Hình 5: Dị dạng động mạch-tĩnh mạch trong thành ruột non. BÀN LUẬN Theo phân loại của Hiệp hội nghiên cứu bất thường mạch máu (ISSVA: International Society for the Study of Vascular Anomalies) dựa trên những đặc điểm lâm sàng, hình ảnh, huyết động và mô học, bất thường mạch máu được phân chia thành hai nhóm: khối u mạch máu và những dị dạng mạch máu. Dị dạng mạch máu, bất thường về mặt cấu trúc có hai loại: loại dị dạng mạch máu với cung lượng thấp như dị dạng mao mạch, dị dạng bạch huyết, dị dạng tĩnh mạch loại dị dạng mạch máu với cung lượng cao như dị dạng động tĩnh mạch, dò động tĩnh mạch. Dị dạng mạch máu gây xuất huyết tiêu hóa, có thể dị dạng tĩnh mạch hoặc dị dạng động tĩnh mạch. Dị dạng mạch máu đường tiêu hóa có thể đơn thuần, nhưng cũng có thể nằm trong hội chứng ví dụ hội chứng blue rubber bleb nevus, hội chứng Klippel-Trenaunay, hội chứng Proteus Nguyên nhân xuất huyết tiêu hóa dưới ở trẻ em nhiều và liên quan nhóm tuổi: ở trẻ sơ sinh có thể viêm ruột hoại tử, dị ứng sữa, xoắn ruột, trẻ nhũ nhi: lồng ruột, viêm đại tràng, viêm túi thừa Meckel, nang ruột đôi, trẻ lớn có thể polype, viêm đại tràng xuất huyết, nứt ống hậu môn Để chẩn đoán nguyên nhân có nhiều phương tiện chẩn đoán: Siêu âm qua thành bụng Đây là kỹ thuật rẻ tiền, không xâm lấn, luôn được chỉ định đầu tiên trong tầm soát nguyên nhân xuất huyết tiêu hóa dưới. Qua siêu âm bước đầu có thể loại trừ một số nguyên nhân ngoại khoa gây xuất huyết tiêu hóa dưới như viêm ruột hoại tử, xoắn ruột, lồng ruột hoặc gợi ý polype, túi thừa Meckel. Với những nguyên nhân dị dạng mạch máu gây xuất huyết tiêu hóa thường là dị dạng tĩnh mạch hoặc dị dạng động tĩnh mạch. Sự hiện diện dãn những cấu trúc ống ở thành ruột, kèm tăng lưu lượng tưới máu với dạng phổ bất thường, chỉ số kháng trở mạch thấp, rất có giá trị gợi ý chẩn đoán dị dạng động tĩnh mạch (hình 1, hình 2) điển hình ca bệnh của chúng tôi, việc định vị chính xác thương tổn, giúp Bác sĩ ngoại khoa khu trú và tiếp cận nhanh trong tiến trình nội soi can thiệp điều trị. Tác giả Yeoun Joo Lee(8), báo cáo trường hợp xuất huyết tiêu hóa ruột hỗng tràng ở trẻ 3 tuổi do dị dạng mạch máu, qua phân tích chúng tôi nhận thấy đây là dị dạng tĩnh mạch. Nội soi ống tiêu hóa trên và dưới Giúp xác định nguyên nhân chảy máu và có thể cầm máu qua ngã nội soi. Nội soi bình thường cũng có giá trị, giúp khu trú, khả năng đoạn ruột bị chảy máu. Theo y văn, dị dạng mạch máu ống tiêu hóa, thường ở đại tràng lên và manh tràng, là nguyên nhân thường gây xuất huyết tiêu hóa dưới ở người lớn. Nội soi đại tràng, được sử dụng từ những năm 1970s, vẫn còn được chỉ định trong việc xác định và điều trị xuất huyết tiêu hóa dưới. Nó có giá trị xác định vị trí chảy máu từ 42 - 76%(1,5). Bệnh nhân của chúng tôi được nội soi dưới phát hiện có ổ loét nhỏ vùng đại tràng góc lách, không chảy máu, kết quả giải phẫu bệnh lý gợi ý viêm loét mạn? Do không tương hợp lâm sàng và mức độ thương tổn nên bệnh nhi được chỉ định khảo sát siêu âm lại. Chụp cắt lớp điện toán Theo Nakabayashi T, báo cáo trường hợp xuất huyết tiêu hóa ở bệnh nhân 63 tuổi bị dị dạng động tĩnh mạch vùng hỗng tràng, được phát hiện qua chụp CTscan thì động mạch. Chụp CTA, có độ nhạy trong định vị xuất huyết từ 91 - 92%, khi đang chảy máu, còn khi ngừng chảy Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Chuyên Đề Nhi Khoa 72 máu chỉ còn 45 - 47%(3,4). Xạ hình Cho phép xác định chảy máu đường tiêu hóa dưới, với sự hiện diện của hồng cầu được đánh dấu technetium (Tc-RBC), thoát mạch tạo những hồ máu. Độ chính xác từ 41 - 94%(2,9). Chụp mạch máu mạc treo Kỹ thuật xâm lấn, được sử dụng định vị xuất huyết tiêu hóa. Chẩn đoán đạt 29 - 100%(6,7). Với những catheter siêu nhỏ, có thể gây tắc nhánh nhỏ động mạch, nghiên cứu gần đây, cho thấy tỉ lệ thành công 80 - 100%, 14 - 29% tái phát, nhưng có thể gây thiếu máu dưới niêm hoặc tạo sẹo hẹp (23%), nhưng thường không có triệu chứng(7). KẾT LUẬN Dị dạng động tĩnh mạch vùng hỗng tràng, nguyên nhân gây xuất huyết tiêu hóa dưới nặng, cần phải nghĩ đến trong chẩn đoán phân biệt và quá trình khảo sát nguyên nhân. Việc chẩn đoán chính xác trước mổ, giúp can thiệp tối thiểu và hiệu quả cao. TÀI LIỆU THAM KHẢO 1. Green BT, Rockey DC, Portwood G et al (2005). Urgent colonoscopy for evaluation and management of acute lower gastrointestinal hemorrhage: a randomized controlled trial. Am J Gastroenterol; 100(11): 2395–2402. 2. Hunter JM, Pezim ME (1990). Limited value of technetium 99m- labeled red cell scintigraphy in localization of lower gastrointestinal bleeding. Am J Surg; 159(5): 504–506. 3. Huprich JE, Fletcher JG, Alexander JA, Fidler JL, Burton SS, McCullough CH (2008). Obscure gastrointestinal bleeding: evaluation with 64-section multiphase CT enterography—initial experience. Radiology; 246(2): 562–571. 4. Jaeckle T, Stuber G, Hoffmann MHK, Jeltsch M, Schmitz BL, Aschoff AJ (2008). Detection and localization of acute upper and lower gastrointestinal (GI) bleeding with arterial phase multi- detector row helical CT. Eur Radiol; 18(7): 1406–1413. 5. Jensen DM, Machicado GA (1988). Diagnosis and treatment of severe hematochezia. The role of urgent colonoscopy after purge. Gastroenterology; 95(6): 1569–1574. 6. Kim CY, Suhocki PV, Miller MJ Jr, Khan M, Janus G, Smith TP (2010). Provocative mesenteric angiography for lower gastrointestinal hemorrhage: results from a single-institution study. J Vasc Interv Radiol; 21(4): 477–483. 7. Kuo WT, Lee DE, Saad WEA, Patel N, Sahler LG, Waldman DL (2003). Superselective microcoil embolization for the treatment of lower gastrointestinal hemorrhage. J Vasc Interv Radiol; 14(12): 1503–1509. 8. Lee YJ, Hwang JY et al (2016). A long-Segmental Vascular Malformation in the Small Bowel Presenting With Gastrointestinal Bleeding in a Preschool - Aged Child, Iran J Radiol. 13(1): e29260. doi: 10.5812/iranjradiol.29260. 9. Nicholson ML, Neoptolemos JP, Sharp JF, Watkin EM, Fossard DP (1989). Localization of lower gastrointestinal bleeding using in vivo technetium-99m-labelled red blood cell scintigraphy. Br J Surg; 76(4):358–361. Ngày nhận bài báo: 14/06/2017 Ngày phản biện nhận xét bài báo: 14/07/2018 Ngày bài báo được đăng: 30/08/2018