Báo cáo trường hợp ẩn tinh hoàn sang bên đối diện tại Bệnh viện Nhi Thanh Hóa

Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Chuyên Đề Ngoại Nhi 46 BÁO CÁO TRƯỜNG HỢP ẨN TINH HOÀN SANG BÊN ĐỐI DIỆN TẠI BỆNH VIỆN NHI THANH HÓA Nguyễn Thành Thắng*, Dương Văn Thông*, Nguyễn Đình Vương*, Mai Khắc Hà*, Đỗ Xuân Hoàng*, Nguyễn Ngọc Hiếu* TÓM TẮT Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện là trường hợp hiếm gặp của tinh hoàn lạc chỗ, biểu hiện cả 2 tinh hoàn cùng di chuyển qua một bên ống bẹn. Hiện nay có khoảng hơn 100 trường hợp tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện được thông báo trong các tài liệu y văn trên thế giới. Chúng tôi báo cáo trường hợp tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện được tình cờ phát hiện khi phẫu thuật cho bệnh nhân bị thoát vị bẹn phải và không có tinh hoàn trong bìu trái. Từ khóa: Tinh hoàn lạc chỗ ABSTRACT CASE REPORT: TRANSVERSE TESTICULAR ECTOPIA AT THANH HOA PEDIATRIC HOSPITAL Nguyen Thanh Thang, Duong Van Thong, Nguyen Dinh Vuong, Mai Khac Ha, Do Xuan Hoang, Nguyen Ngọc Hieu. * Ho Chi Minh City Journal of Medicine * Supplement of Vol. 22 - No 4- 2018: 46 - 50 Transverse testicular ectopia is a rare congential anomaly type of cryptorchidism in which both testes descend through a single inguinal canal. In the literature more than 100 cases of transverse testicular ectopia have been reported. We report a case of transverse testicular ectopia discovered accidentally during surgery for right inguinal hernia and the left nonpalpable testis. Key words: testicular ectopia ĐẶT VẤN ĐỀ Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện là trường hợp hiếm gặp của tinh hoàn lạc chỗ, làm cho phẫu thuật viên lúng túng trong cách xử trí khi gặp lần đầu tiên, biểu hiện cả 2 tinh hoàn cùng di chuyển qua một bên ống bẹn(1,4). Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện ngoài ra còn có tên giả trùng lặp tinh hoàn, một bên 2 tinh hoàn, sự hạ tinh hoàn lạc chỗ sang bên kia. Bệnh thường thể hiện bằng thoát vị bẹn một bên đồng thời với ẩn tinh hoàn bên đối diện, thông thường được chẩn đoán trong quá trình thăm dò phẫu thuật(4). Hiện nay có khoảng hơn 100 trường hợp tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện được thông báo trong các tài liệu y văn trên thế giới. Chúng tôi báo cáo trường hợp tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện được tình cờ phát hiện khi phẫu thuật cho bệnh nhân bị thoát vị bẹn phải và không có tinh hoàn trong bìu trái(4,5). BỆNH ÁN NGHIÊN CỨU Hành chính Họ tên bệnh nhân: Lê Mạnh Q., nam, ngày sinh: 14/11/2015. Địa chỉ: Hoàng Quý, Hoàng Hóa, Thanh Hóa. Mã số BA: 16020118. Ngày vào viện: 10/10/2016. Ngày phẫu thuật: 14/10/2016. Ngày ra viện: 19/10/2016. Bệnh án Lý do vào viện: Có khối thoát vị ở bẹn bìu phải. Bệnh sử: Trẻ được phát hiện bệnh từ sau đẻ, không có tinh hoàn trái trong bìu, bên phải có *Bệnh viện Nhi Thanh Hóa. Tác giả liên lạc: BS. Nguyễn Thành Thắng, ĐT: 0989255564, Email: xuan0271984@yahoo.com. Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Ngoại Nhi 47 khối thoát vị bẹn, khối thoát vị bẹn lúc lên lúc xuống, đợt khối thoát vị to và trẻ quấy khóc nên gia đình cho nhập viện. Trẻ vào khoa trong tình trạng: Tỉnh táo, bú bình thường, không nôn, không sốt. Sờ không thấy có tinh hoàn ở bẹn và bìu trái, bên phải khối thoát vị đẩy lên ổ bụng được dương vật và hình dáng bìu 2 bên bình thường. Cận lâm sàng Siêu âm bẹn bìu 2 bên: không thấy tinh hoàn trái trong bẹn và bìu trái, tinh hoàn phải nằm trong bìu nhu mô cấu trúc bình thường, hình ảnh thoát vị bẹn phải. CTM: HC: 4,64T/L, HST: 101g/L, TC: 284G/L. Đông máu: PT: 184,1%, aPTT: 25 giây. Các xét nghiệm khác bình thường. Chẩn đoán trước mổ: Thoát vị bẹn phải, ẩn tinh hoàn trái. Bệnh nhân có chỉ định phẫu thuật điều trị thoát vị bẹn phải. Bệnh nhân được phẫu thuật ngày 14/10/2016: Rạch da theo nếp lằn bẹn bụng phải dài 2 cm, qua tổ chức dưới da, cân cơ chéo lớn, vào trong ống bẹn, bộc lộ ống phúc tinh mạc thấy ống rất rộng, bộc lộ bó mạch tinh khó khăn do hình dạng bất thường, kéo bó mạch tinh lên thấy thừng tinh rất dày và tinh hoàn trong bìu cũng di chuyển lên dễ dàng, vị trí lỗ bẹn sâu cũng thấy 1 khối hình dạng và kích thước giống tinh hoàn, bộc lộ rõ thấy khối này và tinh hoàn có 2 bó mạch rõ ràng tách biệt nhau, có 2 ống dẫn tinh rõ ràng, vị trí chia đôi bó mạch gần sát lỗ bẹn sâu. Sờ dọc ống bẹn trái không thấy tinh hoàn trái, hội chẩn xác định chẩn đoán trong mổ. Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện (Hình 1). Tiến hành thắt ống phúc tinh mạc ở lỗ bẹn sâu. Giải phóng và làm dài bó mạch tinh của 2 tinh hoàn thấy chiều dài đủ để cố định 2 tinh hoàn xuống 2 bên bìu: Một tinh hoàn được cố định ở bìu phải, một tinh hoàn được xuyên qua vách gian bìu và cố định vào bìu trái. Sau mổ bệnh nhân được điều trị tại khoa, toàn trạng ổn định, cho xuất viện (Hình 2). Hình 1: Hình ảnh 2 tinh hoàn cùng bên. Hình 2: Tinh hoàn được cố định vào 2 bên bìu. BÀN LUẬN Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện là tình trạng bệnh rất hiếm gặp của sự thay đổi vị trí của tinh hoàn. Được báo cáo lần đầu tiên bởi Von Lenhossek năm 1886(2). Năm 1982 theo Golladay và Redman có 55 trường hợp được báo cáo(3). Cho đến nay có khoảng hơn 100 trường hợp được báo cáo trong y văn thế giới(4). Trường hợp nhiều tuổi nhất là 77 tuổi và ít tuổi nhất là 3 ngày tuổi đã được báo cáo trong y văn(1,6). Một vài giả thuyết được đưa ra để giải thích sự hình thành bệnh ẩn tinh hoàn sang bên đối diện. Berg cho rằng khả năng sự phát triển của 2 tinh hoàn từ đỉnh sinh dục giống nhau trong thời kỳ bào thai(4), Kimura đã kết luận rằng, nếu cả 2 Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Chuyên Đề Ngoại Nhi 48 ống dẫn tinh có nguồn gốc ở 1 vị trí thì 2 tinh hoàn sẽ ở 2 phía, nếu 2 ống dẫn tinh có 2 nguyên ủy thì 1 tinh hoàn sẽ đi ngang sang bên đối diện(4), Gupta và Das đã mặc nhiên công nhận rằng dính chặt và hợp nhất của quá trình phát triển của ống Wolffian xảy ra sớm, sự di chuyển của 1 tinh hoàn sẽ kéo theo sự di chuyển của tinh hoàn còn lại và cả 2 đi cùng nhau(4), theo tác giả Paltti, có sự bất thường trong sự phát triển của dây chằng bìu, hoặc là có sự tắc nghẽn ở lỗ bẹn đã ngăn cản tinh hoàn di chuyển xuống vị trí cùng bên nên đã đi sang bên đối diện(4), Frey và Rajfer tiến hành thí nghiệm ở chuột cũng nhận thấy rằng có sự khiếm khuyết trong sự phát triển của dây chằng bìu nên có thể dẫn đến bị lạc hỗ sang bên đối diện. Theo Thevathasan thì cho rằng tinh hoàn bị lạc chỗ sang bên đối diện là do cả 2 tinh hoàn đều nằm trong cùng 1 bao tinh mạc trước khi đi xuống bìu, tình trạng này nếu các tinh hoàn hoặc ống dẫn tinh bị dính vào nhau hoặc dính vào cấu trúc ống Mullerian, sự dính bất thường này có thể bắt nguồn từ sự tồn tại của lớp trung mô ở giữa 2 tinh hoàn, hoặc là do sự hợp nhất ở phần dưới của 2 dây chằng bìu với nhau(4). Thoát vị bẹn luôn đi kèm ở bên mà cả 2 tinh hoàn ở cùng 1 chỗ. Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện được chia thành 3 type(4,7). Type 1 Chỉ đi kèm với thoát vị bẹn, chiếm 40 – 50%. Type 2 Đi kèm với sự tồn tại di tích ống Mullerian, chiếm 30%. Type 3 Có sự kết hợp với các dị tật khác như thoát vị bẹn, lỗ đái thấp, lưỡng giới giả và các dị tật của bìu, chiếm 20%. Theo cách phân loại này, trường hợp bệnh nhân của chúng tôi thuộc type 1, chỉ kết hợp với thoát vị bẹn mà không phát hiện thêm được dị tật bẩm sinh nào khác ở bộ phận sinh dục. Tuổi trung bình của các bệnh nhân được báo cáo là 4 tuổi(4), có thể gặp ở người lớn(6), trường hợp bệnh nhân của chúng tôi 11 tháng tuổi. Triệu chứng thường thấy là thoát vị bẹn 1 bên, ẩn tinh hoàn ở bên đối diện hoặc đôi khi là ẩn tinh hoàn cả 2 bên(4). Ali S (2010) báo cáo trường hợp ca bệnh 11 tháng tuổi với sự kết hợp với thoát vị bẹn trái(1). Mohammad KM (2011)(4) báo cáo trường hợp ca bệnh 7 tháng tuổi bị thoát vị bẹn phải và không có tinh hoàn ở trong bìu cả 2 bên,.Thường thì không thể chẩn đoán chính xác được trước mổ, chỉ chẩn đoán được trong mổ(4) giống như trường hợp của chúng tôi. Siêu âm có thể chẩn đoán được trước mổ ẩn tinh hoàn sang bên đối diện(4). Ngoài ra chụp CT scanner, cộng hưởng từ cũng có thể được chỉ định để xác định vị trí của tinh hoàn trong trường hợp không sờ thấy khi thăm khám(4) tuy nhiên nội soi ổ bụng là lựa chọn đầu tiên để thăm dò trong trường hợp nghi ngờ, và chẩn đoán chắc chắn phải sinh thiết tinh hoàn và làm nhiễm sắc thể đồ. Hội chứng còn ống Mullerian là một dạng hiếm gặp của lưỡng giới giả nam đặc trưng bởi sự tồn tại của tử cung hoặc ống dẫn trứng trong kiểu hình bình thường của nam 46XY(4). Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện kết hợp với hội chứng còn ống Mullerian là 1 tình trạng hiếm gặp, được Jordan mô tả lần đầu tiên năm 1895(4) nguyên nhân của tình trạng này là do sự thiếu hụt về lượng của AMH (anti-mullerian hormone) hay còn gọi là chất ức chế ống Mullerian, chất ức chế này được sản xuất từ các tế bào Sertoni trong bào thai nam, hoặc do sự thiếu nhạy cảm của cơ qun đích với hormone. Trường hợp của chúng tôi sau mổ được kiểm tra lại bản đồ gen với kết quả bình thường 46XY. Bệnh nhân có tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện có nguy cơ bị biến chuyển ác tính cao hơn, tỷ lệ loạn sản ác tính nói chung của tuyến sinh dục là 18%(4). Đã có những báo cáo về ung thư biểu mô phôi, khối u ác tính tinh hoàn, khối u màng phôi và teratoma, trong nghiên cứu của họ kết luận thì ung thư tinh hoàn hơn gần 6 lần so với những người bị ẩn tinh hoàn được mổ chậm Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Nghiên cứu Y học Chuyên Đề Ngoại Nhi 49 sau 10 đến 11 tuổi, rủi ro ác tính của tinh hoàn không xuống bìu giảm xuống nếu được mổ trước 10 – 12 tuổi. Chưa có báo cáo nào về sự ác tính từ di tích ống Mullerian. Nguyên tắc điều trị tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện là đưa tinh hoàn về vị trí bình thường, tìm di tích của ống Mullerian và các dị tật phối hợp khác. Trường hợp ca bệnh của chúng tôi nhận định không có ống Mullerian trong mổ, không phát hiện có các dị tật khác. Trong quá trình phẫu tích và cố định tinh hoàn cần thận trọng để tránh làm tổn thương tinh hoàn ảnh hưởng đến chức năng tinh hoàn. Trong trường hợp còn nghi ngờ thì có thể nội soi ổ bụng để khẳng định chẩn đoán cũng như phát hiện các dị tật khác. Hai tinh hoàn đi cùng về 1 bên bẹn có thể dính nhau hoặc tách riêng cùng với bó mạch thừng tinh rõ ràng. Hình 3: Hai tinh hoàn dính nhau cùng bên. Hình 4: Hai tinh hoàn cùng bên, không dính nhau. Có 2 cách di chuyển tinh hoàn xuống bìu là đưa tinh hoàn qua vách gian bìu hoặc ngoài phúc mạc và cố định sang bên đối diện(4). Việc lựa chọn theo phương pháp nào phụ thuộc vào vị trí của tinh hoàn và độ dài của bó mạch thừng tinh, nếu 2 tinh hoàn đi cùng và dính vào nhau cần phẫu tích tách riêng 2 tinh hoàn và đồng thời giải phóng tách riêng 2 bó mạch thừng tinh. Trong trường hợp bệnh nhân của chúng tôi, 2 tinh hoàn đền nằm ở vùng bẹn phải, 2 tinh hoàn tách riêng không dính vào nhau, sau khi giải phóng bó mạch thừng tinh của 2 tinh hoàn dễ dàng và đủ dài, vì thế chúng tôi quyết định mở đường gian bìu và đưa 1 tinh hoàn sang cố định vào bìu trái. Trong những trường hợp 1 hoặc 2 tinh hoàn trong ổ bụng cần giải phóng tối đa và xác định độ dài của bó mạch thừng tinh, trường hợp với những tinh hoàn quá cao, không thể hạ xuống được cần cân nhắc đến việc cắt bỏ để tránh nguy cơ ung thư hóa về sau. Bắt buộc theo dõi xa để theo dõi ung thư biểu mô tinh hoàn và đánh giá khả năng sinh sản. Kiểm tra lại bệnh nhân sau 10 tháng, kết hợp siêu âm bẹn bìu kết quả 2 tinh hoàn nằm trong 2 bên bùi, kích thước bình thường so với tuổi. Hình5: Ảnh chụp bệnh nhân sau mổ 10 tháng. KẾT LUẬN Tinh hoàn lạc chỗ sang bên đối diện là bệnh lý hiếm gặp với sinh bệnh học còn chưa rõ ràng. Chẩn đoán bệnh sẽ nghĩ đến khi thoát vị bẹn 1 bên và đồng thời ẩn tinh hoàn đối bên, trường hợp nghi ngờ cần nội soi ổ bụng để chẩn đoán và tìm các dị tật phối hợp. Phương pháp điều trị là cố định tinh hoàn về vị trí giải phẫu, điều trị các dị tật sau mổ, theo dõi xa sau mổ. TÀI LIỆU THAM KHẢO 1. Ali S, Amir AA, Kazem H, Mahmood M (2010), “Transverse testicular ectopia (TTE): Case report and brief review”, Int J Nephrol Urol, 2(1): pp.278 – 281. Nghiên cứu Y học Y Học TP. Hồ Chí Minh * Phụ Bản Tập 22 * Số 4 * 2018 Chuyên Đề Ngoại Nhi 50 2. Debnath P (2006), “Tuberculosis in transverse testicular ectopia testic: A diagnosis dilemma, case report”, Indian J Tuberc, 53, pp.27. 3. Golladay ES, Redman JF (1982), “Transverse testicular ectopia”, Urology, 19:pp.181 – 6. 4. Mohammad KM, Mohammad RE, Shabir Al-Mousawi (2011),‘Transverse testicular ectopia, a case report and review or literature”, Ger Med Sci, pp.9. 5. Naouar S, Maazoun K, Sahnoun L (2008), “Transverse testicular: A three-case report and review of the literature” Urology, 71: pp.1070 – 3. 6. Prakash D, Rabin K, Neeraj S (2014), “Transverse testicular ectopia: A rare association with inguinal hernia”, J Surg Case Rep, pp.43. 7. Rosito JB (2015), “Transverse testis ectopia: Diagnosis and management algorithm”, International Journal of Urology, 22: pp.330 – 331. Ngày nhận bài báo: 20/06/2017 Ngày phản biện nhận xét bài báo: 25/06/2018 Ngày bài báo được đăng: 15/08/2018